一位49岁的绅士在过去的37年中表现为间歇性双侧膝盖肿胀，并在排除次要形式后最终被诊断为原发性肥厚性骨关节炎。 该病例说明该疾病可在儿童期以隐匿性发作出现，并逐渐变得更严重，这就是寻求医疗护理的时候。 此外，由于患者认为缓慢的进行性改变是正常的，因此患者没有自愿报告其皮肤改变。 我们报告一例原发性肥厚性骨关节炎，其临床表现，影像学发现和治疗方法。 对于慢性关节痛和肿胀，这是一种罕见的鉴别诊断。